Uso de denosumab en quiste óseo aneurismático: revisión de la literatura / Use of denosumab in aneurysmatic bone cyst: literature review

INTRODUCCIÓN Los quistes óseos aneurismáticos (QOAs) son tumores benignos, localmente agresivos, y con importante potencial de recidiva, que representan aproximadamente el 1% de todos los tumores óseos. Se describen múltiples tratamientos, como: escisión intralesional, embolización arterial selectiva, inyección de agentes esclerosantes, y radiación. Estos tratamientos tienen una tasa variable de eficacia, ya que la recurrencia puede llegar al 20% y puede estar asociada a comorbidades graves como la pérda funcional de la extremidad. OBJETIVO Realizar una revisión integradora de la literatura sobre el uso de denosumab para el tratamiento de QOAs, describiendo el perfil epidemiológico, la dosis utilizada, y las complicaciones. MÉTODO Se recopilaron artículos publicados en los últimos cinco años en la base de datos PubMed. La información recogida de los casos reportados fue la edad, el sexo, la ubicación del tumor, la realización de cirugía antes y/o después del tratamiento con denosumab, la dosis utilizada, las complicaciones, y la recurrencia. RESULTADOS Se analizaron 7 artículos, 4 reportes de casos y 3 series de casos, escritos en inglés, y publicados de 2014 a 2019. La mayoría de los pacientes eran del sexo femenino, con una edad promedio de 14 años, y el tumor localizado en la columna. CONCLUSIÓN El uso de denosumab en el tratamiento de QOAs ha tenido una buena respuesta, ya que tiene bajas tasas de recurrencia y complicaciones; sin embargo, hacen falta más estudios para definir el protocolo de tratamiento.

INTRODUCTION Aneurysmal Bone Cysts (ABCs) are locally-aggressive benign tumors with relevant potential for recurrence, representing approximately 1% of all bone tumors. Multiple treatments are described for them, such as: intralesional excision, selective arterial embolization, injection of sclerosing agents, and radiation. These treatments have a variable efficacy rate, can reach 20% and may be associated with serious comorbidities such as functional loss of the limb. OBJETIVE To perform an integrative review of the literature on the use of denosumab in the treatment of ABCs, describing the epidemiological profile, the dosage used, and the complications. METHODOLOGY Articles published in the past five years were retrieved from the PubMed database. The information collected from the cases reported was age, gender, tumor location, the performance of surgery before and/or after the denosumab treatment, the dose used, the complications, and recurrence. RESULTS We analyzed 7 articles, 4 case reports and 3 case series, written in English, and published from 2014 to 2019. Most patients were female, with an average age of 14 years, with the tumor located in the spine. CONCLUSION The use of denosumab in the treatment of ABCs yielded good results, with low rates of recurrence and complications. However, further studies are needed to define a treatment protocol.

Estudio radiológico simple de quiste óseo simple y aneurismático: diagnóstico diferencial / Plain radiologic assessment of unicameral and aneurysmal bone cyst: differential diagnosis

OBJETIVO Dar a conocer nuestra experiencia en el diagnóstico diferencial de los quistes óseos simple y aneurismático mediante estudio radiológico simple. MATERIALES Y METODOS Se incluyeron pacientes menores de 20 años con radiografía de quiste óseo simple o aneurismático histológicamente confirmado pertenecientes al Registro Nacional de Tumores Óseos. Las radiografías fueron analizadas por dos radiólogos experimentados. Se compararon las variables demográficas de los pacientes, y las variables clínicas y radiológicas de ambos quistes. RESULTADOS Un total de 97 pacientes cumplieron los criterios de inclusión (65% presentaba quistes óseos simples y 35%, aneurismáticos). No se observaron diferencias en cuanto a la edad, al hueso comprometido, al tamaño de la lesión, a la expansión ósea, ni al adelgazamiento cortical. El género, la forma de presentación, la presencia de interrupción de la cortical, y la localización de la lesión en los ejes longitudinal y transversal del hueso son parámetros que podrían ser útiles en el diagnóstico diferencial de ambos quistes. DISCUSIÓN Los quistes óseos simple y aneurismático son lesiones benignas frecuentes que, de acuerdo con la literatura, serían difíciles de diferenciar únicamente con radiografía simple. La resonancia magnética permite una mejor caracterización anatómica, y aporta sensibilidad y especificidad al diagnóstico. Sin embargo, debe ser precedida por la radiografía simple, y su disponibilidad es limitada. CONCLUSIÓN Aun en centros con disponibilidad de resonancia magnética, la radiografía simple sigue siendo el estudio inicial de elección en el diagnóstico de tumores óseos. Ciertas características demográficas y radiográficas permiten orientar el diagnóstico diferencial inicial entre el quiste óseo simple y el aneurismático

OBJETIVE To describe our experience in the differential diagnosis of unicameral and aneurysmal bone cysts using plain radiography. PATIENCES AND METHODS We included patients under 20 years of age with radiographs of histologically-confirmed unicameral or aneurysmal bone cysts found on the Chilean National Bone-Tumor Registry. The radiographs were evaluated by two experienced radiologists. We compared the demographic variables of the patients, and the clinical and radiological variables of both tumors.. RESULTADOS A total of 97 patients met the inclusion criteria, 65% of whom had simple bone cysts, and 35%, aneurysmal bone cysts. No differences were found regarding age, the bone affected, the size of the lesion, bone expansion, nor cortical thinning. Gender, clinical presentation, cortical interruption, and location of the lesion on the longitudinal and transverse bone axes are parameters that could be used in the differential diagnosis of both cysts. DISCUSSION According to the literature, unicameral and aneurysmal bone cysts are frequent benign lesions that are difficult to differentiate merely through plain radiographs. Magnetic resonance imaging enables a better anatomical characterization and provides sensitivity and specificity to the diagnosis. However, its availability is limited, and it should be preceded by plain radiography. CONCLUSION Plain radiography is still the initial imaging study of choice in patients with clinical suspicion of bone tumor, even in those centers where magnetic resonance imaging is available. Certain demographic and radiological characteristics guide physicians in the differential diagnosis of unicameral and aneurysmal bone cysts.

Quistes óseos de localizacion inusual como causa de lumbalgia crónica en adultos / Bone cyst of unusual location as a cause of chronic back pain in adults

Se presenta el caso de un paciente con quistes en el hueso iliaco como causa atípica de lumbalgia crónica a la cual se puede enfrentar el reumatólogo, y se hará una revisión de la literatura sobre los tipos de quistes óseos y sus diagnósticos diferenciales. También se hará mención de sus opciones de tratamiento.

The case of a patient with cysts in the iliac bone is presented as an atypical cause of chronic low back pain that the rheumatologist may face, and a review of the literature on the types of bone cysts and their differential diagnoses will be made. Mention will also be made of your treatment options.

Quiste Óseo Aneurismático en Clavícula: Reporte de un caso / Clavicle Aneurysmal Bone Cyst, Case Report

Introducción:El quiste óseo aneurismático es una neoplasia benigna poco común de aparición en edad temprana. Tiene mayor incidencia en huesos largos y en la columna vertebral. Su etiología es incierta, aunquesuele asociarse a traumatismo, probablemente debido a obstrucción venosa o a la formación de fístulas que se producen tras la contusión. Caso:En este estudio se presenta el caso de un paciente de 15 años sin antecedentes de trauma que presenta un quiste óseo aneurismático en clavícula, localización poco habitual para esta patología. Evolución: Se le brindótratamiento con terapia esclerosante con Polidocanol al 3% por 8 ocasiones con respuesta favorable.No ha requerido cirugía hasta el momento. Conclusión:El tratamientoesclerosante fue exitoso en este informe de casos

Introduction: The aneurysmal bone cyst is a rare benign neoplasm that appears at an early age. It has a higher incidence in long bones and in the spine. Its etiology is uncertain, although it is usually associated with trauma, probably due to venous obstruction or the formation of fistulas that occur after contusion. Case: This study presents the case of a 15-year-old patient with no history of trauma who presents with an aneurysmal bone cyst in the clavicle, an unusual location for this pathology. Evolution: Treatment with sclerosing therapy with 3% Polidocanol was given 8 times with a favorable response. He has not required surgery so far. Conclusion: Sclerosing treatment was successful in this case report

Quiste óseo aneurismático localizado en el techo acetabular en un varón de 11 años / Aneurysmal bone cyst located on the acetabular roof in an 11-year-old male

Resumen: El quiste óseo aneurismático es una tumoración benigna poco común, de aparición en la infancia generalmente y a nivel de extremidades. El tratamiento más habitual consiste en el curetaje y relleno con injerto. No obstante, localizaciones poco accesibles a la cirugía suponen un reto terapéutico. Se presenta el caso de un paciente de 11 años con cojera y dolor en cadera derecha sin antecedente traumático ni infeccioso. En los estudios de imagen con TAC y RM se evidencia una lesión lítica expansiva que ocupa todo el techo del acetábulo y pala ilíaca derecha, sugestiva de un quiste óseo aneurismático presentando fractura acetabular asociada. Se realizó una biopsia que confirmó el diagnóstico. Se trató mediante embolización guiada por angiografía debido al gran volumen y alto riesgo de fractura, después del curetaje y relleno con aloinjerto evolucionó satisfactoriamente y el paciente se encuentra asintomático al año de la intervención.

Abstract: The aneurysmal bone cyst is a benign rare tumor, which usually develops during childhood and it's more often found in limbs. The most accepted treatment consists in curetagge and filling with graft. However, certain locations may be inaccesible for surgery and represent therapeutical challenges. We present the case of an 11 year-old male patient with limping and right hip pain without any traumatic nor infectious record. In the image studies with CT and MRI a lytic and expansive lession was found in the upper part of the right acetabulum and right iliac wing, all of which suggested an aneurysmal bone cyst with an associated acetabular fracture. A biopsy was performed which confirmed the diagnosis. He was treated with a CT-guided embolization and, due to its size, curetagge and allograft filling afterwards. He was asymptomatic after1 year of follow-up.

Quiste óseo aneurismático en el húmero distal. Reporte de un caso y tratamiento actual / Aneurysmal bone cyst in distal humerus. Case report and current treatment

El quiste óseo aneurismático es una lesión ósea benigna que se presenta a edad temprana; su comportamiento suele ser agresivo por lo cual, la resección quirúrgica y la prevención de su recidiva son los pilares fundamentales de el tratamiento. Presentamos el caso de una paciente de 6 años de edad residente en Gualaceo, Ecuador, con masa de crecimiento progresivo y deformante en el codo izquierdo. Por las características de los exámenes de imagen y el cuadro sintomático se dignostica quiste óseo aneurismático que fue tratado con cirugía de resección intralesional y terapia adyuvante (fresado de alta velocidad, coagulación térmica y crioterapia). Se confirmó el diagnostico mediante el estudio histopatológico posquirúrgico

The aneurysmal bone cyst is a benign osseous lesion of presentation at an early age whose behavior is usually aggressive, so its surgical resection and the prevention of its recurrence is the fundamental pillar for the treatment. We present the case of a girl of 6 years of age living in Gualaceo, Ecuador, with a mass of progressive and deforming growth in the left elbow. By characteristics in the imaging tests and clinical picture it was considered as an aneurysmal bone cyst which was treated with intralesional resection surgery and adjuvant therapy (high speed burr, thermal coagulation and cryotherapy). The diagnosis was confirmed with postoperative histopathological study

Tratamiento de quistes óseos aneurismáticos con aloinjerto / Treatment of aneurysmal bone cysts with allograft

Antecedentes: Los pacientes con quiste óseo aneurismático plantean dificultades diagnósticas y terapéuticas. Se han descrito múltiples opciones terapéuticas. Objetivos: Evaluar los resultados obtenidos en pacientes tratados con curetaje y relleno con aloinjerto óseo. Materiales y Métodos: Se analizaron 16 quistes, correspondientes a 15 pacientes, con un seguimiento mínimo de 28 meses y una mediana de seguimiento de 83 meses. Resultados: La media de la edad era de 10 años (rango 3-16). La principal complicación fue la recidiva (37,5%), que fue más frecuente cuando existía compromiso fisario (62,5% frente al 12,5% sin compromiso; p = 0,05). La frecuencia de recidiva no varió en ambos sexos, para las distintas edades analizadas y respecto al uso o no de fresa de alta velocidad. Conclusión: Consideramos que el tratamiento realizado es seguro, pero tiene una alta tasa de recidivas, similar a las publicadas en otras series.

Backround: Patients with aneurysmal bone cyst pose diagnostic and therapeutic difficulties. Multiple therapeutic options have been described. Objective: To evaluate the results obtained in patients treated with curettage and filling with bone allograft. Methods: Sixteen cysts, corresponding to 15 patients were evaluated, with a minimum follow-up of 28 months and a median follow-up of 83 months. Results: Average age was 10 years (range 3-16). The main complication was recurrence in 37.5% of patients, being more frequent with physeal involvement (62.5% vs. 12.5% without involvement; p = 0.05). The recurrence rate was unchanged for both sexes, for different ages and regarding the use or not of high-speed burr. Conclusion: We think that the treatment performed is safe, but recurrence rate is high, similar to that reported in other series.

Quiste óseo aneurismático sólido del raquis dorsal / Solid aneurysmal bone cyst of dorsal spine

El quiste óseo aneurismático sólido es un tumor de naturaleza neoplásica indefinida, de comportamiento benigno, crecimiento rápido y agresivo. Representa menos del 8 % de todos los quistes óseos aneurismáticos. Se presenta un caso de quiste óseo aneurismático sólido de mediastino posterior con toma espinal torácica. La ausencia de signos característicos en las pruebas de imagen y la presencia de rasgos similares al tumor de células gigantes y el osteosarcoma, hacen imprescindible la confirmación anatomopatológica para un tratamiento adecuado de la enfermedad. La exéresis quirúrgica total de la tumoración, el aporte de injerto óseo y la fijación del segmento afecto constituyen el procedimiento de elección.

The solid aneurysmal bone cyst is a malignant tumor of undefined nature, benign behavior; it has fast and aggressive growth. It represents less than 8 % of all aneurysmal bone cysts. A case of posterior mediastinum solid aneurysmal bone cyst with thoracic spinal making is presented here. The absence of characteristic signs in the imaging and the presence of similar features of giant cell tumor and osteosarcoma, make it imperative the pathologic confirmation for proper treatment of the disease. Total surgical excision of the tumor, the bone grafting and fixation segment affection are the procedures of choice.

Le kyste osseux anévrismal solide est une tumeur de nature néoplasique indéfinie, caractérisée par un comportement bénin et une croissance rapide et agressive. Il représente moins de 8 % de tous les kystes osseux anévrismaux. Un cas de kyste osseux anévrismal solide au niveau de médiastin postérieur (d’atteinte spinale thoracique) est présenté. L’absence de signes caractéristiques dans l’imagerie RM et la présence de traits similaires à la tumeur à cellules géantes et à l’ostéosarcome rendent nécessaire la confirmation anatomopathologique pour un traitement approprié de cette pathologie. L’exérèse totale de la tumeur, la greffe osseuse et la fixation du segment affecté constituent la technique opératoire de choix.

Paraplejia secundaria a quiste óseo aneurismático de columna torácica / Paraplegia due to aneurismatic bone cyst of the thoracic spine

Objectives: Case report of progressive paraparesis secondary to Aneurysmal Bone Cyst of thoracic spine presenting over 40 years. Describe diagnostic triad: clinical, imaging and anatomopathologic examination. Describe the choice of surgical treatment and clinical outcomes. Performed literature review of Spine Aneurysmal Bone Cyst.

Objetivo: Dar a conocer el caso de un paciente que presenta una paraparesia progresiva secundaria a quiste óseo aneurismático (QOA) de columna torácica de presentación sobre los 40 años. Describir la triada diagnóstica en patología tumoral: clínica, imágenes y estudio anatomopatológico. Describir la elección del tratamiento quirúrgico y los resultados clínicos del caso. Se realiza revisión de la literatura publicada de QOA de columna.

Quiste óseo aneurismático de la columna vertebral: reporte de un caso / Aneurysmal bone cyst of the spine: case report

El quiste óseo aneurismático es un tumor de naturaleza neoplásica indefinida, de comportamiento benigno, crecimiento rápido y ocasionalmente de comportamiento agresivo, cuyo tratamiento de elección es la resección completa, aunque existe el riesgo de sangrado transquirúrgico excesivo. Se presenta el caso de una paciente con deformidad en columna torácica, con parestesias y debilidad muscular progresivas en extremidades inferiores, que evolucionó hasta la parálisis de dichas extremidades e incontinencia de ambos esfínteres. Mediante estudios de gabinete se localizaron lesiones líticas en cuerpos vetebrales T7 a T9 e invasión a conducto raquídeo. Los estudios electrofisiológicos identificaron bloqueo completo de la vía somatosensorial. Previa biopsia incisional, se realizó resección de la lesión y estabilización de la columna toracolumbar. La paciente evolucionó sin mejoría de la función medular. Los hallazgos morfológicos correspondieron a quiste óseo aneurismático en T8. Esta lesión se localiza principalmente en huesos largos y con mucho menor frecuencia en la columna vertebral, donde puede provocar inestabilidad y compresión de la médula espinal. Es posible confundirla con otras neoplasias, por lo que el diagnóstico definitivo mediante biopsia es imprescindible a fin de establecer el plan terapéutico adecuado, que elimine el riesgo de recurrencia o secuelas neurológicas asociadas, y lograr la estabilidad adecuada de los segmentos vertebrales afectados.

The aneurysmal bone cyst (ABC) is a fast-growing tumor of undefined neoplastic nature. It is occasionally an aggressive benign lesion whose treatment of choice is a complete resection, even though the risk of profuse transoperative bleeding exists. We present a female patient with thoracic spine deformity, with progressive paresthesias and muscle weakness of lower extremities that evolved to paralysis of both lower extremities and sphincter incontinence. Based on radiographic films, lytic lesions were identified at T7 to T9 vertebrae as well as medullary space invasion. In electrophysiologic tests, a complete somatosensorial pathway block was reported. Prior to resection of the neoplastic lesion and thoracolumbar stabilization, an incisional biopsy was performed. There was no postoperative medullary functional improvement. Morphological findings corresponded to an aneurysmal bone cyst at T8. This lesion is mainly located in the long bones and less frequently of the spine, where instability and medullary compression may occur. It is possible to confuse this neoplasia with other lesions. Hence, definite diagnosis with biopsy is necessary for determining an adequate therapeutic plan to eradicate recurrence risk or associated neurologic sequelae, as well as to gain proper stability at the involved vertebral segments.